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Le défect congénital du sac scrotal avec extériorisation d’un ou des deux testicules appelé scrotoschisis est une malformation urogénitale rare. Son étiopathogénie reste obscure, et sa prévalence est inconnue. Moins d’une trentaine de cas sont rapportés depuis la première description en 1963 par von der Leyen. Nous rapportons le premier cas ivoirien observé chez un nouveau-né de deux heures de vie avec des suites satisfaisantes à court terme. L’objectif de cette observation était de contribuer à une compréhension de cette malformation génitale en discutant son étiopathogénie.

Congenital defect of scrotal wall with extrusion of one or both testes also called scrotoschisis is a rare congenital uropathy. Its etiopathogenesis is unclear with an unknown prevalence. Since the first description in 1963 by von der Leyen, less than thirty cases have been reported, and most of them were unilateral forms. We report on an isolated bilateral extracorporeal extrusion of the testis in an Ivorian male newborn, which to our knowledge has not been previously reported. Conservative treatment was performed with good outcome. Long term follow-up was needed to evaluate the fertility of testis at maturity. This report was our contribution to discuss the etiopathogenesis of this genital malformation.